Tourette's Syndrome cervical dystonia induced occipital neuralgia remedied by peripheral nerve stimulation: A case report / Síndrome de Tourette, distonia cervical induzida por neuralgia occipital remediada por estimulação nervosa periférica: relato de caso

BACKGROUND: Dystonia is uncommon in Tourette's syndrome, and occipital neuralgia secondary to Tourette's dystonia is more rare, affecting quality of life. Occipital peripheral nerve stimulation (PNS) is an excellent alternative by being adjustable and minimally invasive. Our case demonstrates occipital PNS as an effective option for refractory Tourette's dystonia. CASE PRESENTATION: A thirty-four-year-old male with poorly controlled Tourette's cervical dystonia presented with severe occipital neuralgia. Various medications were prescribed including propranolol and amitriptyline, and bilateral third-occipital nerve rhizotomies and occipital nerve blocks were trialed. Distal nerve blocks at the occipital protuberance were most effective. Therefore, an occipital PNS trial was done, and a PNS was implanted with no complications. Upon follow-up, the patient reported drastic pain reduction. CONCLUSION: Our case illustrates neuromodulation benefits for a rare presentation of refractory occipital neuralgia secondary to Tourette's-related dystonia. Occipital PNS should be considered for refractory cases because it is safe, easy to implant, and effective.

FUNDAMENTO: A distonia é incomum na síndrome de Tourette, e a neuralgia occipital secundária à distonia de Tourette é mais rara, afetando a qualidade de vida. A estimulação do nervo periférico occipital (SNP) é uma excelente alternativa por ser ajustável e minimamente invasiva. Nosso caso demonstra o SNP occipital como uma opção eficaz para a distonia de Tourette refratária. APRESENTAÇÃO DO CASO: Um homem de 34 anos com distonia cervical de Tourette mal controlada apresentou neuralgia occipital grave. Vários medicamentos foram prescritos, incluindo propranolol e amitriptilina, e foram testadas rizotomias bilaterais do nervo terceiro-occipital e bloqueios do nervo occipital. Os bloqueios dos nervos distais na protuberância occipital foram mais eficazes. Portanto, foi feito um ensaio de PNS occipital e um PNS foi implantado sem complicações. Após o acompanhamento, o paciente relatou redução drástica da dor. CONCLUSÃO: Nosso caso ilustra os benefícios da neuromodulação para uma apresentação rara de neuralgia occipital refratária secundária à distonia relacionada a Tourette. O PNS occipital deve ser considerado para casos refratários porque é seguro, fácil de implantar e eficaz.

[Eagle's syndrome: Presentation of a case in the Primary Care clinic]. / Síndrome de Eagle. Presentación de un caso en la consulta de atención primaria.

Eagle's syndrome is rare condition described in 1937 by W. Eagle, and is secondary to the elongation of the styloid process and/or calcification of the stylohyoid ligament. Although it occurs asymptomatically in the majority of cases, the pressure exerted by this alternative structure from an anatomical point of view against the neighbouring areas can trigger a great variety of symptoms. It is often wrongly diagnosed, leading to multiple interconsultations with different professionals. This means that the professional must take it into account in those cases of pain in the maxillofacial region without any clear aetiology. The case is presented of a 63year-old patient in whom the only symptom was an invalidating occipital neuralgia, with visits to numerous physicians. A 3-dimension cone beam computed tomography (CBCT) confirmed the clinical suspicion. The treatment consisted of partial resection of both styloid processes.

C1-C4 Dorsal Column Stimulation for Refractory Occipital Neuralgia Treatment. Case Report

Introduction Refractory occipital neuralgia is a difficult medical condition, especially when the patient has already been submitted to occipital nerve neurectomy and radiofrequency rhizotomy. There is no case report of spinal cord stimulation in the C1- C4 cervical segments for this condition. Objective To evaluate if C1-C4 dorsal spinal cord stimulation is effective in a patient with refractory occipital neuralgia who was already submitted to neurectomy and rhizotomy. Methods After obtaining the approval from the Ethics Committee of one of our institutions, a unilateral laminectomy was performed between C3 and C4, and a neurostimulator lead was conducted until the posterior portion of the C1 arc was in full view. Then we performed an intraoperative test to evaluate the correspondence between pain location and stimulation-induced paresthesias. We could not put the subcutaneous lead for such condition because of the scar tissue of the area and the previous neurectomy. Results After one year of follow up, we noticed a dramatic improvement in pain control, as well as medication withdrawal. The score of the visual analogue scale was 9 before the surgery, and it dropped to 2 after 1 year of follow-up. Conclusion Spinal cord stimulation between the C1 and C4 cervical segments can be an option for selected cases of refractory occipital neuralgia, including those patients who have already been submitted to neurectomy or rhizotomy.

Neuralgia occipital refratária é uma condição médica difícil, especialmente em pacientes submetidos previamente a neurectomia nos nervos occipitais e rizotomia por radiofrequência. Não há na literatura relato de estimulação da medula espinhal entre os níveis C1 e C4 para essa condição. Objetivos Avaliar se a estimulação da coluna dorsal da medula nos níveis C1 a C4 é eficaz no controle da dor em paciente com neuralgia occipital refratária já submetido a neurectomia e rizotomia. Métodos Após aprovação do Conselho de Ética de uma de nossas instituições, foi realizada laminectomia unilateral de C3 e C4, com posterior introdução do conjunto de eletrodos em placa, que foi posicionado até que a porção anterior do arco de C1 estivesse sob visão direta. Posteriormente, foi realizado um teste intraoperatório para avaliar a correspondência entre a área dolorosa e a parestesia induzida pela estimulação. Não possível optar pelo uso de eletrodo subcutâneo devido ao extenso tecido cicatricial secundário às cirurgias prévias. Resultados Melhora significativa da dor ocorreu ao longo de um ano de acompanhamento, com redução progressiva da dose da medicação. O valor da escala visual analógica no pré-operatório era 9, e após 1 ano de acompanhamento, reduziu para 2. Conclusão Estimulação da coluna dorsal da medula espinhal entre os seguimentos C1 e C4 pode, em casos selecionados, ser uma opção terapêutica na neuralgia occipital refratária, incluindo pacientes que já foram submetidos a neurectomia e rizotomia.